Национальный цифровой ресурс Руконт - межотраслевая электронная библиотека (ЭБС) на базе технологии Контекстум (всего произведений: 634617)
Контекстум
.
Российский вестник перинатологии и педиатрии  / №4 2016

РЕДКИЕ ГЕНОМНЫЕ БОЛЕЗНИ: ВЫСОКОРАЗРЕШАЮЩИЙ ПОЛНОГЕНОМНЫЙ АНАЛИЗ ВАРИАЦИЙ ЧИСЛА КОПИЙ ДНК (CNV) У  ДЕТЕЙ С  НАРУШЕНИЯМИ ИНТЕЛЛЕКТА, ВРОЖДЕННЫМИ ПОРОКАМИ РАЗВИТИЯ И АУТИЗМОМ (50,00 руб.)

0   0
Первый авторЮров
АвторыВорсанова С.Г., Зеленова М.А., Васин К.С., Куринная О.С., Шмитова Н.С., Ратников А.М., Юров Ю.Б.
Страниц2
ID562255
АннотацияГеномными расстройствами являются состояния, вызванные (суб) хромосомными/субмикроскопическими делециями или дупликациями, произошедшими в результате специфической организации последовательности ДНК, предрасполагающей к геномным перестройкам. Среди детей с идиопатическими нейроповеденческими заболеваниями геномные нарушения обычно выявляются, хотя большая часть случаев демонстрирует клиническую гетерогенность и обусловлена определенными геномными перестройками, обнаруженными исключительно при помощи высокоразрешающего полногеномного анализа вариаций числа копий (CNV). Это также справедливо для детей, имеющих аутистические расстройства.
РЕДКИЕ ГЕНОМНЫЕ БОЛЕЗНИ: ВЫСОКОРАЗРЕШАЮЩИЙ ПОЛНОГЕНОМНЫЙ АНАЛИЗ ВАРИАЦИЙ ЧИСЛА КОПИЙ ДНК (CNV) У  ДЕТЕЙ С  НАРУШЕНИЯМИ ИНТЕЛЛЕКТА, ВРОЖДЕННЫМИ ПОРОКАМИ РАЗВИТИЯ И АУТИЗМОМ / И.Ю. Юров [и др.] // Российский вестник перинатологии и педиатрии .— 2016 .— №4 .— С. 204-205 .— URL: https://rucont.ru/efd/562255 (дата обращения: 20.04.2024)

Предпросмотр (выдержки из произведения)

ИННОВАЦИОННЫЕ ТЕХНОЛОГИИ В ПЕДИАТРИИ И ДЕТСКОЙ ХИРУРГИИ 3 ГБОУ ДПО Российская медицинская академия последипломного образования Минздрава России, г. Москва 4 ГБОУ ВПО «Московский государственный психолого-педагогический университет», г. Москва X-сцепленная умственная отсталость (XLID), как правило, ассоциируют с перестройками хромосомы X и вариациями числа копий (CNV), включающими X-сцепленные гены. <...> Тем не менее, анализы XLID — ассоциированных хромосомных перестроек, проведенные при помощи микрочипов с высокой разрешающей способностью, мало описаны в доступной литературе. <...> В данном исследовании нами были проанализированы 312 пациентов с умственной отсталостью, аутизмом и врожденными пороками развития при помощи молекулярного кариотипирования (разрешение более 1 кб) и оригинальной биоинформатической технологии оценки степени патогенности CNV. XLID-ассоциированные генетические перестройки были обнаружены у 11 детей (3,5%). <...> Трое детей имели множественные перестройки хромосомы X. <...> Стоит отметить, что X-сцепленный характер патологии может объяснить половой перевес в распространенности нейроповеденческих заболеваний (т.е. умственной отсталости и аутизма). <...> В данном исследовании было показано, что XLIDассоциированные хромосомные перестройки также распространены у пациентов женского пола. <...> Кроме того, принимая во внимание оценки распространенности бессимптомных носителей X-сцепленных мутаций и/или перестроек хромосомы X (CNV), возможно продолжить рассуждения о вкладе хромосомной/геномной патологи в болезни у человека. <...> В данной когорте оказались широко распространены мозаичные перестройки. <...> Принимая во внимание то, что соматический хромосомный мозаицизм был признан важным, но трудно устанавливаемым фактором, влияющим на этиологию нарушений интеллекта, наше исследование делает новый шаг в изучении роли субмикроскопических несбалансированных перестроек хромосомы X при XLID, предполагая, что такие хромосомные <...>